PSEUDOTUMOR INFLAMATORIO DE LA ÓRBITA CASO CLÍNICO

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1 PSEUDOTUMOR INFLAMATORIO DE LA ÓRBITA CASO CLÍNICO Francisco Otárola (1), Dr Juan Carlos Flores (2). El pseudotumor inflamatorio de la órbita si bien es poco frecuente, entra en el diagnóstico diferencial de las inflamaciones orbitarias y por ello es importante conocerlo. Sus causas y mecanismos fisiopatológicos no están bien dilucidados, en las últimas décadas se ha logrado entender de mejor forma esta entidad clínica, ayudados por la mejoría en las técnicas de imágenes, inmunopatogénicas y moleculares. La primera descripción de pseudotumor se remonta a 1905 cuando Birch- Hichsfeld describieron un misterioso síndrome orbitario caracterizado por aumento de volumen palpebral, en el que durante la exploración quirúrgica se encontró solo tejido inflamatorio, no pudiéndose diferenciar en esa época la evolución benigna o maligna de este hallazgo. Con el paso del tiempo, y la mejoría en los métodos diagnósticos, se ha atribuido esta lesión un proceso inflamatorio benigno no específico de la región orbitaria, sin evidencia de enfermedad local o sistémica. Actualmente se acepta la separación de los procesos orbitarios en específicos y no específicos. La frecuencia en que se diagnostican los procesos específicos ha aumentado con la mejoría de las técnicas diagnósticas y el estudio de los procesos fisiopatogénicos de distintas enfermedades, constituyendo en algunos centros, los procesos inflamatorios no específicos la minoría de los casos diagnosticados como inflamaciones de la órbita. La definición de los procesos no específicos orbitarios es eminentemente clínica pudiendo presentarse en forma aguda o subaguda; para un mejor entendimiento del cuadro se clasifican según su localización anatómica: miosíticos, lacrimales, anteriores, difusos y apicales. Por el contrario los procesos inflamatorios específicos de la órbita están claramente separados en tres tipos: 1. Asociados a patógeno específico. 2. Aquellos asociados a un cuadro clínico sistémico que lo identifican como entidades propias (p. ej. Granulomatosis de Wegener). 3. Los asociados a hallazgos histopatológicos característicos, tales como la sarcoidosis. La incidencia en la población chilena de procesos inflamatorios no específicos es desconocida. El propósito de esta revisión es dar a conocer a los profesionales de salud, la forma de presentación de un cuadro poco frecuente que, si no es manejado adecuadamente puede dejar daños severos en la función visual. CASO CLÍNICO Paciente de sexo femenino, 21 años de edad, sin antecedentes mórbidos médicos ni quirúrgicos conocidos. Su historia se inicia 2 semanas previas al ingreso y se caracteriza por congestión nasal asociada a sensación de descarga posterior y secreción nasal purulenta, que se presentan en forma intermitente, sin haber presentado fiebre, cefalea u otros síntomas. Estos síntomas se alivian con la administración de antiinflamatorios y descongestionantes nasales ocasionales. Un día previo al ingreso se agrega aumento de volumen periorbitario izquierdo progresivo, asociado a eritema y aumento de la temperatura local, cefalea y sensación febril no cuantificada, además de diplopia y alteración en visión de colores; por lo que decide consultar en Servicio de Urgencia del Hospital Clínico de la Universidad Católica. Dado los antecedentes descritos y los hallazgos al examen físico, se plantea la hipótesis diagnóstica de sinusitis aguda complicada con celulitis orbitaria, motivo por el cual ingresa. A su ingreso se constata paciente afebril, normotensa, en buenas condiciones generales. Destaca al examen físico marcado aumento de volumen palpebral izquierdo, con aumento de la temperatura local y eritema, imposibilidad de apertura palpebral (Fig. 1). Se solicita hemograma-vhs, PCR y tomografía computada (TAC) de órbitas y cavidades paranasales. Además se solicita evaluación por los equipos de Oftalmología y Otorrinolaringología. Dentro de los exámenes destaca (1) Interno de Medicina, (2) Instructor Asociado, Unidad Docente Asociada de Oftalmología. Correspondencia: 35

2 recuento de glóbulos blancos de (0% baciliformes), PCR de 1,1. La TAC se interpreta como rinosinusitis maxilar bilateral mayor a izquierda, asociado a etmoiditis anterior ipsilateral. Se observa ausencia de lámina papirácea izquierda más celulitis pre y post septal, edema del músculo recto medial izquierdo y lateralización de globo ocular izquierdo, e imagen sugerente de colección en región orbitaria medial izquierda. Estos hallazgos se interpretan como celulitis orbitaria izquierda secundaria a rinosinusitis aguda complicada (Figura 2). Evaluada por el equipo de Oftalmología destaca el aumento de volumen palpebral izquierdo, agudeza visual conservada (cartilla de lectura Rosenbaum), reflejos pupilares conservados, restricción de la motilidad ocular en todas las posiciones asociada a diplopia que disminuía en posición primaria de la mirada. Luego de la evaluación por el equipo de Otorrinolaringología se decide realizar antrostomía maxilar más etmoidectomía con descompresión orbitaria a izquierda. Durante el procedimiento quirúrgico destaca salida de material amarillento luego de antrostomía maxilar y de la Figura 1 : Compromiso Ocular al ingreso. etmoidectomía anterior. Al resecar lámina papirácea se describe herniación de tejido graso desde la órbita, sin salida de material purulento. Luego de la cirugía, se indica cobertura antibiótica endovenosa con Cefotaximo y Clindamicina, además de dexametasona endovenosa, profenid y paracetamol como manejo analgésico. A las 12 horas de la cirugía se observa disminución del eritema y edema palpebral. Se recibe calcofluor negativo y tinción de Gram no concluyente. El informe anatomopatológico de la muestra refiere hallazgos morfológicos compatibles Figura 2 : Hallazgos en TAC de ingreso con sinusitis crónica inespecífica. Al segundo día de hospitalización se recibe el antecedente de trauma ocular en ojo izquierdo un mes previo al ingreso, lo que hace dudar que el compromiso de la lámina papirácea sea por el proceso inflamatorio secundario a celulitis orbitaria y corresponda más bien al traumatismo previo. Al tercer día de evolución se observa franca regresión del edema palpebral, pero persiste diplopia y leve restricción de la motilidad ocular. Se decide mantener en observación y terapia antibiótica endovenosa por siete días. Al quinto día se suspende terapia esteroidal, al día siguiente la paciente amanece con marcado aumento de volumen en la zona superior del párpado izquierdo, asociado a eritema y dificultad a la apertura palpebral (Figura 3). Es evaluada por equipo de Otorrinolaringología, destacando al examen físico masa de consistencia elástica sensible a la palpación en región súpero medial orbitaria izquierda. El examen endoscópico: sin hallazgos de significado patológico. Se solicita evaluación por el equipo de Oftalmología y en nueva TAC se describe colección hipodensa de forma fusiforme y multiseptada de 3.3 por 1.0 cm de diámetro, ubicada en región medial y superior de la grasa extraconal izquierda, que refuerza 36

3 PSEUDO TUMOR INFLAMATORIO DE LA ÓRBITA. CASO CLÍNICO - DR. FRANCISCO OTÁROLA, et al. Figura 3 : reaparición del eritema con la suspensión de los corticoides. con medio de contraste endovenoso, desplazando el globo ocular ipsilateral hacia lateral e inferior (Figura 4). En este punto es reevaluada por el equipo de Oftalmología, quienes por la evolución del cuadro y regresión de la masa periorbitaria con el uso de corticoides, plantean la hipótesis diagnóstica de Pseudotumor Inflamatorio. Se decide llevar la paciente a pabellón para biopsia diagnóstica y eventual drenaje de la colección descrita. Durante el procedimiento quirúrgico se accede a la región donde estaba descrita la masa por el pliegue de belleza, visualizándose bolsa de grasa algo indurada, de aspecto edematoso, consistencia de gel; no se observa salida de material purulento (Figura 5). Se toma muestra que se envía a biopsia y se toman cultivos de la zona, y se reinicia terapia esteroidal. La paciente evoluciona en favorables condiciones generales, con franca disminución del aumento de volumen palpebral. Al noveno día se decide el alta. la dosis de esteroides orales según esquema. COMENTARIO El caso clínico previamente descrito corresponde a una forma de presentación de Pseudotumor Inflamatorio Orbitario. Esta entidad se caracteriza por una clínica variable, no existiendo un cuadro patognomónico. La forma de presentación más frecuente es el compromiso orbitario unilateral, pudiendo variar desde una lesión que por efecto de masa provoca proptosis, alteraciones en la motilidad ocular, diplopia y compresión del nervio óptico hasta aquellos que se presentan como inflamación orbitaria asociada a dolor periocular, ojo rojo, edema, quemosis, epífora y ocasionalmente pérdida de visión; estas manifestaciones clínicas van a depender tanto de la ubicación como de la extensión de la lesión en la órbita, además del componente fibrótico de la lesión. En general los síntomas se desarrollan en el curso de días (pseudotumor agudo) a semanas (pseudotumor subagudo), pero no faltan los casos en que la sintomatología se extiende por meses (pseudotumor crónico). El punto eje para sospechar el diagnóstico de Pseudotumor Orbitario es un síndrome que involucra la inflamación como hallazgo clínico, se presenta en forma aguda o subaguda e histológicamente está compuesto de infiltrados polimorfos de células inflamatorias. Este hecho contrasta con la presentación clínica de inflamaciones infiltrativas y enfermedades granulomatosas, las que se caracterizan por efecto de masa asociado a destrucción local insidiosa y desmoplasia, orientándose al diagnóstico solo con el resultado de la biopsia. Otro punto importante es la excelente respuesta a la terapia esteroidal, que A los diez días post alta la paciente está francamente bien, sin síntomas visuales, por lo que se decide disminución de Figura 4 : Tomografía Axial Computada post suspensión esteroides 37

4 se puede observar ya a las 12 horas de iniciada, como sus características radiológicas donde la lesión principal característicamente presenta márgenes irregulares en relación al foco primario, además de inflamación local y refuerzo de la lesión con medio de contraste. Para un mejor entendimiento de este cuadro clínico se ha clasificado según su localización anatómica, los que en orden de frecuencia serían: miosítica, lacrimal, anterior, apical y difusa. Si bien ésta es una clasificación arbitraria permite orientar el diagnóstico, la categorización y el manejo. (Tabla 1) Las principales características clínicas del Pseudotumor Orbitario según localización anatómica: MIOSITIS ORBITARIA: INFLAMACIÓN AGUDA Y SUBAGUDA NO-ESPECÍFICA Es la forma de presentación más común. Se puede subdividir en aislado, recurrente y atipico. Las formas aisladas y recurrentes se presentan con inflamación y edema periorbitario, dolor retrobulbar y a la motilidad ocular. La mitad de los pacientes además se presentan con diplopia, inyección conjuntival y proptosis. Por el contrario, las formas atípicas no refieren dolor como molestia importante, asi como tampoco presentan dificultades a la motilidad ocular, no tienen patrones típicos al TAC, son progresivos y pueden presentar neuropatía óptica. Habitualmente se requiere biopsia para su diagnóstico, pudiendo encontrarse hallazgos que van desde infiltrados polimorfonucleares a inflamaciones esclerosantes, enfermedades granulomatosas y enfermedades linfoproliferativas. Si existe solo un músculo involucrado, es más probable que se trate de un caso aislado, y la patología no recurra, por el contrario, si existe compromiso muscular múltiple es más probable que recurra en el tiempo y sea bilateral. En esta enfermedad no hay preferencia por algún músculo en particular, incluso en las formas recurrentes lo habitual es que el compromiso sea en nuevos músculos. Para su tratamiento es fundamental conocer la forma de presentación, así en los casos aislados se han visto buenos resultados tanto con el uso de anti inflamatorios no esteroidales, como con el uso de bajas dosis de esteroides orales. Por el contrario, los pacientes que presentan compromiso bilateral o difuso requieren mayor seguimiento debiendo descartarse compromiso sistémico. Su tratamiento es más agresivo, ya sea con pulsos de esteroides endovenosos o esteroides orales en altas dosis por un período variable de 4 a 6 semanas. En algunos casos incluso es necesario el uso de drogas inmunosupresoras (Figura 6). Tabla 1. Comparación de inflamación no específica orbitaria según localización anatómica Miosítico Lacrimal Anterior Difuso Apical CLÍNICA Dolor Al movimiento Palpación Moderado Moderado Severo ocasional Síntomas y signos motilidad Ag visual conservada Inyección localizada y quemosis Deformidad palpebral en S Sensible Quemosis e inyección localizadas Uveitis Desp retina movimiento Uveitis Desp retina movimiento Ag visual motilidad Proptosis leve y quemosis Pronóstico Visual Bueno Bueno Bueno Rara vez negativo Rara vez negativo IMÁGENES TAC & RNM Engrosamiento muscular Edema en inserción muscular Edema glándula lacrimal y tejido adyacente Extensión variable hacia el nervio óptico densidad grasa densidad grasa Refuerzo con medio de contraste Infiltración apical irregular Extensión por músculo y NO US tamaño musc Edema local espacio de Tenon Esclerotenonitis Signo T Negativa 38

5 PSEUDO TUMOR INFLAMATORIO DE LA ÓRBITA. CASO CLÍNICO - DR. FRANCISCO OTÁROLA, et al. INFLAMACIÓN ORBITARIA NO ESPECÍFICA ANTERIOR Y DIFUSA, AGUDA Y SUBAGUDA. INFLAMACIÓN LACRIMAL NO ESPECÍFICA La dacrioadenitis sigue en frecuencia a la miositis como patología orbitaria no específica. La presentación típica corresponde a dolor, sensibilidad e inyección de la porción temporal del párpado superior y del fórnix conjuntival, asociado a palpación dolorosa de la glándula y deformación en S del párpado. Es menos frecuente encontrar proptosis con desplazamiento hacia inferior y nasal del globo ocular. Figura 5 : Abordaje quirúrgico de la lesión. El eje fundamental en el manejo de esta presentación es tener alto índice de sospecha de patología sistémica asociada, la que pueda requerir biopsia. En caso de confirmarse el diagnóstico su manejo es con esteroides en dosis intermedias (40 mg/día de prednisona), con resolución en un período que varía desde 1 a 3 meses. En los pacientes con inflamación anterior el mayor compromiso se encuentra en el globo y la órbita. Se puede observar dolor, proptosis, ptosis, edema palpebral, inyección conjuntival y en algunas ocasiones disminución en la agudeza visual. Dentro de los hallazgos oculares se encuentran la uveítis, papilitis, esclerotenonitis y desprendimientos retinianos. Este cuadro es mas frecuente en niños y adultos jóvenes. La única diferencia entre el compromiso anterior y el difuso, es que este último además presenta compromiso de los músculos es y las estructuras neurosensitivas. Los hallazgos radiológicos consisten en infiltración orbitaria irregular que se localiza en forma anterior adyacente al ojo, lo que se traduce en engrosamiento escleral y coroideo que puede extenderse hasta la unión del globo ocular con el nervio óptico. En el compromiso difuso, toda la órbita se encuentra afectada. El tratamiento incluye el uso de Alrededor de la mitad de los pacientes con este cuadro tienen un potencial desarrollo de algún cuadro sistémico, por lo que se tiende a indicar la biopsia en forma más precoz. La patologías mas frecuentemente encontradas incluyen: linfomas y neoplasias hematológicas, Sarcoidosis, Síndrome de Sjögren, Granulomatosis de Wegener. Los hallazgos radiológicos incluyen aumento de tamaño glandular, refuerzo con el medio de contraste y márgenes irregulares, confinados al margen superolateral orbitario. Figura 6 : Algoritmo para el tratamiento de la miositis orbitaria. 39

6 esteroides orales con lo que se observa rápida resolución de los síntomas, particularmente del dolor. Se puede monitorizar la respuesta a través de imágenes. En ocasiones hay recurrencia del cuadro. INFLAMACIÓN ORBITARIA APICAL NO ESPECÍFICA AGUDA Y SUBAGUDA. Ésta se caracteriza por una anormalidad funcional desproporcionada comparado con el grado de signos inflamatorios, en las imágenes se evidencia un foco apical. Esta presentación es la menos frecuente y también una de las que deben hacer sospechar otros diagnósticos diferenciales, por lo que se recomienda no tratarlo en forma inespecífica sin una evaluación sistémica ni un seguimiento cuidadoso. Patologías como angiosarcoma, Síndrome Tolosa-Hunt, linfoma, tumores secundarios de senos adyacentes pueden simular este cuadro, por lo que la biopsia podría ser el paso inicial según la forma de presentación. La celulitis periorbitaria se presenta con mayor frecuencia en niños, siendo un cuadro caracterizado por un inicio agudo, doloroso, con historia previa de sinusitis, enfermedad dental o trauma. Clínicamente encontramos un paciente febril, con exámenes de laboratorio que muestran leucocitosis. Idealmente se debe hospitalizar al paciente, obtener cultivos e iniciar terapia antibiótica de amplio espectro. Las complicaciones asociadas a este cuadro incluyen: trombosis de la vena orbitaria superior, trombosis del seno cavernoso, pérdida visual, oftalmoplegia, compromiso del trigémino, meningitis y abscesos cerebrales. En el caso clínico expuesto, la forma de presentación hacía muy sugerente este diagnóstico. La oftalmopatía distiroídea es la causa más frecuente de enfermedad orbitaria en la población adulta. Se manifiesta en forma más bien insidiosa, observándose retracción y ascenso palpebral en la mirada hacia abajo, además de diplopia, alteraciones en la motilidad ocular, queratitis por exposición y exoftalmos. La neuropatía óptica es una complicación temida, pero es de infrecuente ocurrencia. La pérdida visual se puede encontrar entre el 2%al 9% de los pacientes. Los estudios de imágenes frecuentemente revelan engrosamiento de la musculatura, SIN compromiso de las inserciones tendinosas. Es diagnóstico diferencial en la miositis orbitaria aislada o difusa, sin embargo la oftalmopatía distiroídea se presenta con dolor leve o ausente, asimétrica, lentamente progresiva y asociada a síntomas sistémicos; existe además retracción palpebral, limitación de la mirada en sentido opuesto a los músculos involucrados y deterioro en la función visual (visión de colores, campos visuales y agudeza visual), lo que no se observa en la miositis. En la TAC se observa engrosamiento de la musculatura Tabla 2. Distinción Clínica de Pseudotumor, Celulitis y Oftalmopatía distiroídea Hallazgo Pseudotumor Celulitis Orbitaria Oft distiroídea DIAGNÓSTICO DIFERENCIAL DEL PSEUDOTUMOR ORBITARIO El diagnóstico diferencial del pseudotumor orbitario es muy amplio, siendo la celulitis orbitaria y la oftalmopatía distiroídea, los dos cuadros más frecuentemente confundidos con pseudotumor orbitario, pero cuadros como el tumor linfoide, linfangioma, sarcoidosis, carcinoma metastásico y enfermedades reumatológicas como la granulomatosis de Wegener también son patologías que se deben tener en mente. Las patologías a descartar varían según la localización anatómica de la lesión primaria. Dolor Lateralidad Severo, aumento con movimientos Unilateral (casi siempre) Severo Unilateral Leve Presentación Agudo (horas a días) Agudo Gradual Visión Normal Compromiso tardío Motilidad Limitada según compromiso muscular Restringida Bilateral asimétrico Compromiso tardío Restringida Párpados Ptosis, edema Edema Retracción Imágenes Otros Bordes irregulares, variable compromiso muscular. Buena respuesta esteroides grasa periorbitaria, compromiso sinusal Fiebre y leucocitosis Puede haber aumento grasa y compromiso muscular. Anormalidad exámenes tiroideos 40

7 PSEUDO TUMOR INFLAMATORIO DE LA ÓRBITA. CASO CLÍNICO - DR. FRANCISCO OTÁROLA, et al. en forma fusiforme. A continuación se presenta un cuadro comparativo de los diagnósticos diferenciales (Tabla 2). COMENTARIO FINAL El pseudotumor inflamatorio de la órbita, no es una patología frecuente en nuestro medio. Exige un alto índice de sospecha por parte del médico no especialista para un oportuno manejo y derivación, así como también el conocimiento de la presentación y manejo de las principales patologías que se incluyen en su diagnóstico diferencial como son la celulitis orbitaria, oftalmopatía distiroídea y los tumores. REFERENCIAS 1. Ahn Juen, S et al. Idiopatic Orbital Inflammation. Arch Ophthalmol. 2003;121: Harris, N et al. Case N Engl J Med 2002; 346: Jacobs, D et al. Diagnosis and Management of Orbital Pseudotumor. Current Opinion in Ophthalmology 2002; 13: Mombaerts, I et al. What is Orbital Pseudotumor?. Survey of Ophthalmology 1996; 41: Rootman, J. Orbital Inflammatory Disease: Classification and new insights. En Orbital Disease, Present Status and Future Challenges. USA, Taylor & Francis, 2005: Rootman, J. Diseases of the Orbit: A Multidisciplinary Approach. Lippincott, Philadelphia: Williams & Wilkins, 2003: Srisvastava, S. Pseudo-Pseudotumor. Survey of Ophthalmology 2000; 45:

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