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1 Anormliddes congénits y dquirids de l tráque y ronquios principles en l polción pediátric Congenitl nd Adquired Anormlities of Peditric Trche nd Min-Stem Bronchi Mrí Ctlin Vrgs Bzurto 1 Humerto Vrón 2 Mrí Crolin Pérez Alvrdo 3 Andrés Felipe Puert Rmírez 1 Frnco Lirdo Rúles Fierro 1 Plrs clve (DeCS) Enfermeddes de l tráque Bronquios Tomogrfí computrizd por ryos X Rdiogrfí torácic Ke y w o r d s (MeSH) Trchel diseses Bronchil diseses Tomogrphy, X-Ry Computed Thorx Rdiogrphy 1 Residente de Rdiologí e Imágenes Dignóstics. Fundción Crdioinfntil. Bogotá, Colomi. 2 Rdiólogo. Jefe del Deprtmento de Rdiologí e Imágenes Dignóstics, Fundción Crdioinfntil. Bogotá, Colomi. 3 Rdiólog. Imgen Corporl y de l Mujer, Deprtmento de Rdiologí e Imágenes Dignóstics, Fundción Crdioinfntil. Bogotá, Colomi. Resumen L rdiogrfí de tórx es l primer herrmient dignóstic que permite sospechr lterciones en l ntomí trqueoronquil; sin emrgo, durnte los últimos ños l tomogrfí multicorte h emergido como un modlidd dignóstic dicionl que permite identificr y crcterizr de mner precis l ptologí trqueoronquil tnto congénit como dquirid, por lo que permite un mejor proximción sus crcterístics morfológics y su dignóstico diferencil, y complement de est mner los hllzgos en l rdiologí convencionl. L presente es un revisión de ls principles ptologís de l tráque y de los ronquios. Summry Trcheoronchil tree normlities cn e first suspected in chest rdiogrphy; nonetheless, multidetector row computed tomogrphy imging constitutes complementry dignostic lterntive for the evlution of congenitl nd cquired trcheoronchil tree nomlies tht llows the rdiologist closer pproximtion towrd the correct dignosis s well s the ccurte description of its morphologicl fetures nd differentil dignosis. We present review of the min trcheoronchil tree pthology. Introducción En generl, l rdiogrfí del tórx es el primer estudio de dignóstico por imágenes que se reliz en pcientes con supuests nomlís de l tráque. Sin emrgo, su evlución se dificult, pues ls estructurs medistinles se encuentrn superpuests l tráque. Rdiológicmente l tráque se h descrito como un punto ciego en el tórx, con lesiones que se identificn crcterísticmente sólo cundo son grndes (1), por lo cul pr el estudio de su ptologí se utiliz l tomogrfí computrizd con multidetectores, procedimiento que comin rpidez, lt resolución espcil, cpcidd de reformción multiplnr y reconstrucciones idimensionles y tridimensionles, y que permite, por lo tnto, visulizr con myor detlle ls nomlís trqueoronquiles (figur 1). L tráque se extiende desde el specto inferior del crtílgo cricoides, l ltur de l sext vérter cervicl, hst su división en dos ronquios fuentes: l crin. A l ltur del mnurio del esternón, se divide en extr e intrtorácic. L tráque posee de nillos crtilginosos, incompletos en su porción posterior, por lo cul tienen form de herrdur; estos nillos proporcionn soporte en ls porciones nterior y lterl Rev Colom Rdiol. 2011; 22(1):

2 de l tráque. Su pred posterior, loclizd entre ls extremiddes ierts del crtílgo trquel, está formd por un nd de músculo liso y tejido firoso, denomindo memrn posterior. Emriologí El sistem respirtorio se origin como un engrosmiento ventrl en el surco lringotrquel del intestino primitivo nterior, conocido como divertículo respirtorio, entre los 25 y los 27 dís después de l ovulción. En este divertículo, que constituye l tráque primitiv, precen dos mmelones que drán origen los ronquios principles los 26 o 28 dís de l vid emrionri. Entre los 30 y los 34 dís precen los ronquios lores. El crtílgo trqueoronquil y ls cilis serán visiles en l tráque y en los ronquios ls 10 semns. Se encuentrn glánduls mucoss ls 14 semns. Los nillos crtilginosos, sí como el músculo trquel posterior, se derivn del mesodermo esplácnico, que se encuentr en l periferi del divertículo lringotrquel, mientrs que los epitelios trquel, ronquil y lveolr se originn del endodermo (2,3). Dichs estructurs constituyen l ntomí trqueoronquil norml (1,4,5). Múltiples mlformciones pueden presentrse de cuerdo con el periodo de formción comprometido (6). Anormliddes trqueles Agenesi y tresi trquel L genesi y tresi trquel es un normlidd congénit rr, que se present exclusivmente en el recién ncido y cus dificultd respirtori sever (7). En el tipo más común l tráque complet está usente hst el nivel de l crin, y los ronquios derecho e izquierdo formn un ví común que nce del esófgo medio (4,8). Se hn descrito otros dos tipos: usenci de l porción proximl de l tráque con fístul trqueoesofágic, y usenci prcil con ronquios que ncen seprdmente del esófgo (9,10). Tipo IV: Atresi esofágic con fístul trqueoesofágic proximl. Existe un tresi esofágic cuy fístul se encuentr en l porción proximl del esófgo; l comunicción es trvés de su pred nterior, y corresponde, proximdmente, l 2% de los csos. Tipo V: Atresi esofágic con fistul proximl y distl; su incidenci es menor l 1%. L tomogrfí es útil en l crcterizción de complicciones posquirúrgics en el trtmiento de l tresi esofágic con o sin fístul: dehiscenci de l nstomosis, esofgitis péptic, estrechez esofágic con ostrucción focl, trstornos peristálticos, recurrenci de l fístul trqueoesofágic, trqueomlci y, excepcionlmente, formción de otro tryecto fistuloso (figur 3). Estenosis trquel congénit L estenosis trquel congénit (ETC) es un estrechmiento intrínseco de l luz trquel, producido nte el reemplzo de l porción memrnos posterior por nillos crtilginosos completos (figur 4). El nillo crtilginoso es más pequeño y menos flexile. Hn sido clsificds ntómicmente por Cntrell y Goulden en tres tipos (12,13). Lnding, por su prte, h encontrdo vriciones morfológics tn numeross que su clsificción le prece inopernte. Cerc de tres curts prtes de todos los csos donde existe un s vsculr producid por el ncimiento nómlo de l rteri pulmonr izquierd en l derech, o sling pulmonr, presentn estenosis trquel, l cul compromete l porción inferior de l tráque y le d un specto de znhori, emudo o servillet (figur 5). En este contexto l ETC se soci nomlís coronris, fístuls trqueoesofágics y vrios síndromes relciondos con crneosinostosis. Fístul trqueoesofágic Ls primers descripciones de est entidd fueron relizds por Willim Durton en 1670 y Thoms Gison en 1697 (11). A lo lrgo de los ños se hn propuesto múltiples clsificciones: desde ls relizds por Vogt en 1929, Ldd en 1944 y Gross en 1953 hst l clsificción utilizd en l ctulidd. En est últim se descrien cinco tipos de fistuls trqueoesofágics: Tipo I: El más común; consiste en tresi esofágic socid fístul trqueoesofágic distl. Tipo II: Atresi esofágic sin fístul trqueoesofágic socid; corresponde entre el 7% y el 10% de los csos. L porción proximl y distl del esófgo terminn en scos ciegos sin relción con l tráque. Tipo III: Fístul trqueoesofágic sin tresi; correspondiente l 4% de los csos, en este tipo l tráque y el esófgo son estructurlmente normles. Se present un tryecto fistuloso comúnmente uicdo en el segmento cervicl posterior (figur 2). Figur 1. Reconstrucción tridimensionl. Tomogrfí multicorte. Antomí trqueoronquil norml Anormliddes congénits y dquirids de l tráque y ronquios principles en l polción pediátric. Vrgs M., Vrón H., Pérez M., Puert A., Rúles F.

3 Figur 2 (, ). Fístuls trqueoesofágics tipo III. Se oserv comunicción del esófgo con el specto posterior de l tráque después de l inyección de medio de contrste en el esófgo. No hy tresi esofágic. Figur 4 (). Corte histológico. Tráque en servillet; porción superior norml (cortesí de Susn Ontr, Hospitl de l Misericordi). Figur 3. Fístul trqueocervicl en niño de 18 meses de edd (extrinstitucionl). Complicción de vris correcciones quirúrgics por tresi esofágic sin fístul trqueoesofágic. Figur 4 (). Corte histológico de l tráque, porción inferior, crtílgo completo (cortesí de Susn Ontr, Hospitl de l Misericordi). Rev Colom Rdiol. 2011; 22(1):

4 miento mejor l finl del primer ño (figur 8). L trqueomlci secundri puede verse en fístuls trqueoesofágics, presión extrínsec por estructurs vsculres, como nillos vsculres, mss medistinles y, tmién, como secundri injuri trquel (19). Ls estenosis trqueles segmentris están menudo socids l síndrome de Down. Divertículo trquel Es un ptologí muy rr, descrit por Rokitnsky en El divertículo trquel congénito se crcteriz por loclizrse proximdmente 4-5 cm por dejo de ls cuerds vocles verdders, en l porción lterl y derech de l tráque. Este tipo de ptologí se dee un lterción del desrrollo emrionrio, y sí se constituye en un verddero divertículo, compuesto por tods ls cps de l pred trquel (20); en l myorí de los csos se encuentr ocupdo por moco. El divertículo trquel dquirido ocurre más comúnmente en l unión de l tráque extrtorácic con l intrtorácic, en su pred posterior, por hernición del epitelio trvés de un porción déil de su pred, secundri l umento de l presión intrluminl dentro de ést. Es muy poco hitul en niños, y si es múltiple se dee sospechr en l enfermedd de Mounier Kuhn (21). Figur 5. Tráque en servillet, sling pulmonr, en niño de 10 ños de edd, corregido quirúrgicmente (cortesí de Jime Téllez, Fundción Crdioinfntil). Estenosis trquel dquirid L intución endotrquel es l myor cus de estenosis trquel dquirid. El tejido de grnulción y l firosis que se desrrolln trs l colocción de tuo endotrquel o por trqueotomí pueden presentrse en el estom, en l extremidd del tuo o en el sitio del mnguito (14,15). Se presentn lesiones microscópics un ls 48 hors de l intución, y se encuentr metplsi epitelil en niños intudos por más de 7 dís (16). L durción de l intución es el principl fctor pr determinr l incidenci y l severidd de ls complicciones. L estenosis puede ser de tipo memrn, fusiforme o de form irregulr (figur 6). L tomogrfí computrizd con multidetectores es útil pr crcterizr con exctitud el tipo de deformción y el compromiso de l luz trquel. Trqueomlci L trqueomlci es un colpso norml de l tráque por deilidd de su pred (17); usulmente, por nomlís del crtílgo trquel e hipotoní de los elementos mioelásticos (3,18) (figur 7). En ls rdiogrfís o en l TAC en inspirción puede presentrse umento o disminución del diámetro trquel, pero lo crcterístico de l trqueomlci es un significtiv disminución o colpso dinámico de este diámetro durnte l espirción. L norml flcidez de l pred trquel puede producir tos ineficiente, retención de secreciones, estridor, disne, cinosis e infección respirtori recurrente, sí como ronquiectsis. L trqueomlci dee dividirse en primri y secundri. L primri se present en un vriedd de síndromes y enfermeddes sistémics que fectn el crtílgo, tles como el síndrome de Lrsen o el síndrome de Hurler; l histori nturl muestr que el pdeci- Anormliddes ronquiles Atresi ronquil L tresi ronquil es un normlidd de ls vís respirtoris que se origin durnte l quint semn emrionri, cundo se desrrolln ls vís respirtoris segmentris, o más trde, por interrupción de l vsculrizción uno de los ronquios. El ronquio fectdo no tiene comunicción distl, se dilt y se llen de moco con impctción mucoide, lo cul produce en ls rdiogrfís de tórx un imgen de ms en l región hilir, conocid como mucocele. En ls imágenes se oserv tmién hiperireción, que se produce trvés de los poros de Kohn y se mnifiest por hipertrslucenci segmentri (figur 9). El ronquio que suple el segmento picoposterior del lóulo superior izquierdo o el segmentrio posterior del lóulo superior derecho son los más usulmente comprometidos. Puede presentrse tresi ronquil con otrs mlformciones, como el quiste roncogénico, el secuestro pulmonr intrlor o l mlformción denomtoide. Bronquio trquel Como ronquio trquel (BT) se conoce un rm ronquil ectópic o supernumerri que se origin de l pred derech de l tráque inmeditmente por encim de l crin (22,23). Es un hllzgo norml en el cerdo, pero inusul en los humnos. Su origen l ldo izquierdo de l tráque es mucho más rro (5). Se clsific como supernumerrio cundo existe un ronquio trquel demás del ronquio trilouldo pr el lóulo superior (figur 10); o como ectópico cundo todo el ronquio lor superior está desplzdo cefálicmente. Muchos csos de BT son sintomáticos, pero cundo su implntción en l tráque es estrech se present neumoní repetición, o es cus de ronquiectsis (24) (figur 11) Anormliddes congénits y dquirids de l tráque y ronquios principles en l polción pediátric. Vrgs M., Vrón H., Pérez M., Puert A., Rúles F.

5 c d Figur 6 (). Estenosis suglótic en el tercio superior de l tráque, posintución. (). Trqueostomí en niño de 2 ños de edd, por lesiones trqueles suglótics cus de intución posquirúrgic. (c). Grnulom suglótico y estenosis trquel cervicl, posintución, en un niño de 2 ños de edd. (d). Dole estenosis trquel cervicl posintución, en niño de 3 ños de edd. Figur 7 (). Trqueomlci. Corte histológico de segmento de tráque norml en niño de 2 ños de edd, crtílgo continúo en herrdur (cortesí de Susn Ontr, Hospitl de l Misericordi). (). Trqueomlci. Corte histológico en zon ptológic del mismo niño. Ausenci prcil y desorgnizción del crtílgo (cortesí de Susn Ontr, Hospitl de l Misericordi). Rev Colom Rdiol. 2011; 22(1):

6 Figur 8. Trqueomlci. TAC M64. Estrechmiento permnente del tercio medio de l tráque (*), en niño de 8 meses de edd con síntoms smtiformes. Figur 10. Bronquio trquel trilouldo que nce de l tráque por encim de l crin. Figur 9 (). Atresi ronquil. Atresi del ronquio posterior, lóulo superior derecho, en niño de 10 ños de edd; rdiogrfí PA imgen de ms prhilir producid por el mucocele, e hipertrslucenci de l región picl posterior. Figur 11. Bronquio trquel que demuestr estrechez en su origen en un joven con trisomí 21 y neumonís repetición. Figur 9 (). Corte tomográfico xil que muestr los dos spectos crcterísticos de l tresi: ms producid por el mucocele y trpmiento de ire por ventilción de suplenci Anormliddes congénits y dquirids de l tráque y ronquios principles en l polción pediátric. Vrgs M., Vrón H., Pérez M., Puert A., Rúles F.

7 Figur 12. Bronquio puente que nce del ronquio fuente izquierdo y se dirige hci l derech trvesndo el medistino, pr dr origen l ronquio del lóulo inferior derecho. Figur 15. Isomerismo izquierdo. Ls rteris pulmonres principles están situds por encim de los ronquios (ronquios hiprteriles). Los pulmones son ilouldos y los ronquios principles son de igul longitud. * Figur 13. Bronquio crdíco que nce del orde inferior de l crin y termin inmeditmente en fondo de sco (*). Reconstrucción coronl de tomogrfí en niño de 1 ño de edd. Figur 16. Broncomlci. Estenosis en el origen del ronquio izquierdo, en niño de 12 ños de edd con neumoní repetición y ronquiectsis. Figur 14. Isomerismo derecho en lctnte de 12 meses de edd con spleni. Amos ronquios principles son eprteriles, y mos pulmones ern trilouldos. B: El hígdo está en el mesogástrio, hy genesi del zo. Rev Colom Rdiol. 2011; 22(1): Bronquio puente El ronquio puente es un rr nomlí de rmificción del árol ronquil con los lóulos medio e inferior derechos, que se origin del specto medil del ronquio principl izquierdo y form un puente que trvies el medistino en su curso hci el pulmón derecho. El ronquio puente derecho suple solmente el lóulo inferior derecho (figur 12). Este tipo de mlformción ronquil se compñ de estrechmiento trquel inferior por nillos crtilginosos completos en cerc del 80% de los csos reportdos de ncimiento donde se encontr, demás, origen nómlo de l rteri pulmonr izquierd de l derech (25). 3101

8 Bronquio crdíco El ronquio crdico es un ronquio supernumerrio que emerge de l pred medil del ronquio principl derecho o del ronquio intermedirio en el sitio opuesto l origen del ronquio pr el lóulo superior (26). Se denomin crdico porque luego de su emergenci se dirige cudlmente, en un longitud de 1 5 cm, hci el medistino, csi prlelmente l ronquio intermedio. Posee todos los componentes de un ronquio norml, incluyendo mucos y crtílgo, los cules permiten diferencirlo de fístul o de divertículos (figur 13) (27). A menudo est nomlí termin en fondo ciego en el extremo distl. Ocsionlmente tiene ronquios pequeños con prénquim ronquiolr rudimentrio, que pueden dr origen degenerción quístic (24,27,28). Aunque es dignosticdo en form incidentl en pcientes sintomáticos, se h encontrdo en pcientes que consultn por disne, tos, hemoptisis o infecciones recurrentes (29-32), y menos comúnmente, por neoplsi (33,34). Isomerismo ronquil En l ntomí norml el ronquio principl izquierdo es más lrgo que el derecho (ronquio izquierdo: ronquio derecho, relción 1,4:1 o myor). L rteri pulmonr derech está situd por dejo del orde inferior del ronquio pr el lóulo superior derecho (ronquio eprteril). Cundo mos ronquios son eprteriles y su relción de longitud es menor de 1,4:1 hy isomerismo derecho (figur 14). L rteri pulmonr izquierd está situd por encim del ronquio principl izquierdo (ronquio hiprteril) (35). Cundo mos ronquios principles son hiprteriles y su relción de longitud es 1,4:1,4 hy isomerismo izquierdo (figur 15) (36). Lnding y Welch hn hecho énfsis en que los ptrones normles de l rmificción ronquil principl están socidos normliddes en el situs viscerl y en el tril. En los pcientes con isomerismo derecho puede encontrrse spleni y severs normliddes crdícs, incluyendo ventrículo único, trnsposición de ls grndes rteris, estenosis y tresi pulmonr socid. El isomerismo izquierdo se puede compñr de poliespleni y normliddes menos severs, demás de múltiples zos, mlrotción intestinl, defectos septles trioventriculres e interrupción de l porción intrhepátic de l ven cv inferior, y, en lgunos csos, pulmón venolor o síndrome de cimitrr (37). Broncomlci No es un entidd tn clrmente definid como l trqueomlci. Puede ser primri por defecto crtilginoso loclizdo, o secundri compresiones extrínsecs por mss o estructurs vsculres. El ronquio fuente izquierdo es el más comúnmente fectdo (figur 16). Conclusión Se encuentrn diferentes nomlís trqueles y ronquiles en el dignóstico diferencil de pcientes que consultn por síntoms veces inespecíficos, como neumonís repetición, ronquiectsis o trpmiento de ire focl. El dignóstico correcto de ests lesiones, que pueden ser congénits o dquirids, es fundmentl pr determinr el trtmiento y mnejo decudos de los pcientes, pr sí mejorr su respuest l intervención médic. Técnics ctules como l tomogrfí multicorte permiten, de un form rápid y versátil, demostrr y dignosticr con myor exctitud ls diferentes nomlís de l ntomí trqueoronquil. Referencis 1. Berkmen YM. The trche: the lind spot in the chest. Rdiol Clin North Am. 1984;22: Sdler TW. Lgmn: Emriologí médic con orientción clínic. 8ª ed. Buenos Aires: Médic Pnmericn; Berrocl T, Mdrid C, Novo S, et l. Congenitl nomlies of the trcheoronchil tree, lung, nd medistinum: emryology, rdiology, nd pthology. Rdiogrphics. 2004;24:e González Rivero JL, Blsco Fornies A. [Trchel genesi]. An Esp Peditr. 1996;45: Remy J, Smith M, Mrche P, Nuyts JP. [Pthogenetic left trchel ronchus. A review of the literture in connection with four cses (uthor s trnsl)]. J Rdiol Electrol Med Nucl. 1977;58: Wiloo MP, Emery JL. Norml growth nd development of the trche. Thorx. 1982;37: Desir A, Ghye B. Congenitl normlities of intrthorcic irwys. Rdiol Clin North Am. 2009;47(2): Ho AS, Kolti PJ. Peditric trchel stenosis. 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