CIRUGIA DE LA COLITIS ULCEROSA EN PEDIATRIA

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1 TRABAJOS ORIGINALES CIRUGIA DE LA COLITIS ULCEROSA EN PEDIATRIA Dras. A. Marin, A. Rocca, L. Sasson, E. Guastavino, M.T.G. de Dávila RESUMEN El fracaso del tratamiento médico en colitis ulcerosa crónica o la existencia de enfermedad prolongada conducen a la cirugía. Actualmente la técnica de elección es la colectomía total con pouch ileal. Con el objetivo de evaluar sus resultados se revisó la evolución de un grupo de 74 pacientes pediátricos con CU moderada a severa. De ellos, quince requirieron tratamiento quirúrgico. Las indicaciones fueron: corticodependencia: (n 8), corticorresistencia: (n 4), megacolon tóxico: (n 3). En trece pacientes se realizó colectomía con pouch ileoanal en J. En 4 de los niños la cirugía se efectuó en dos tiempos y en los 8 restantes se completó en tres tiempos. En una paciente sin compromiso rectal se realizó anastomosis ileorrectal y en un niño se efectuó anastomosis ileoanal sin reservorio. Hasta la actualidad en ocho se reconstruyó el tránsito intestinal en un promedio de 9 meses (5 a 12 m.) con un media de seguimiento de 3,25 años. Las complicaciones inmediatas fueron: absceso del pouch (n 3), necrosis del pouch (n 1), hemorragia (n 2), peritonitis (n 1), ileitis (n 1). Las complicaciones alejadas incluyeron: pouchitis en 2 pacientes, fístula enterocutánea en 1, oclusión intestinal en 2. Después de la reconstrución del tránsito los pacientes presentaron deposiciones frecuentes reduciéndose en todos los casos a 3 o 4 por día luego de 3 meses. Ninguno de los niños presentó incontinencia. Se concluye que si bien tiene una elevada morbilidad, la colectomía total con pouch mejora la calidad de vida de los pacientes, tiene buenos resultados funcionales y evita el riesgo del tratamiento con corticoides y/o inmunosupresores. Palabras claves: Colitis ulcerosa, colectomía, protectomía, pouch ileal. ileostomía. ABSTRACT Failure of medical treatment in chronic ulcerative colitis (UC) is a major indication for surgery. Total colectomy with ileal pouch is the preferred method. This study was performed with the aim of evaluating its results in 74 pediatric patients with moderate to severe CU. Fifteen of them underwent surgery. Indications for surgery included: dependence to steroids (n 8), resistance to steroids (n 4), toxic megacolon (n 3). Thirteen patients underwent colectomy with J-shaped ileal pouch. Surgery was performed in two steps in 4 patients and in three steps in the remaining 8 cases. One patient without rectal involvement underwent an ileo-rectal anastomosis and one child was treated with an ileo-anal anastomosis with no reservoir. With a mean follow-up of 3.25 years, intestinal transit was achieved at a mean of 9 (5 to 12) months in 8 patients. Immediate complications included pouch abscess (n 3), pouch necrosis (n 1), bleeding (n 2), peritonitis (n 1) and ileitis )n 1). Long-term complications included: pouchitis in 2 cases, enterocutaneous fistula in 1 and intestinal occlusion in 2. After reassuming bowel transit all patients showed frequent defecation but with a tendency to reduction to 3 to 4 daily stools after 3 months. None presented incontinence. We conclude that, despite being associated to significant morbidity, total colectomy with ileal pouch improves patient s quality of life, has good functional outcome and avoids the complications of steroid and immuno suppressive treatment. Key words: ulcerative colitis, colectomy, procetectomy, ileal pouch, ileostomy. Medicina Infantil 2002; IX: Medicina Infantil 2002; IX: Servicios de Gastroenterología, Cirugía General y Anatomía Patológica. Hospital de Pediatría Juan P. Garrahan Correspondencia a: Ana Marín. Hospital de Pediatría Juan P. Garrahan Combate de los Pozos 1881 (1245) Buenos Aires INTRODUCCION La colitis ulcerosa (CU) es una entidad que debe considerarse en la edad pediátrica ante la presencia de diarrea con moco y sangre, una vez descartadas las causas infecciosas y alérgicas. Se trata de una grave afección crónica que compromete la mucosa colónica; su diagnóstico se realiza mediante exámenes de laboratorio, estudios radiológicos y endoscopía, confirmándose mediante biopsias de mucosa. El tratamiento de la CU es inicialmente médico pero ante su fracaso o la existencia de enfermedad 86 Medicina Infantil Vol. IX N 2 Junio 2002

2 de larga data debe recurrirse a la cirugía. Actualmente la colectomía total con pouch ileal es la técnica de elección. La misma permite resecar toda la mucosa colorrectal afectada; sin embargo debido a que se pierde la capacidad absortiva del colon, surge la necesidad de crear un nuevo reservorio a expensas del ileon terminal, denominado pouch, esto permite disminuir la frecuencia de incontinencia postquirúrgica. La técnica efectuada unos años atrás que consistía en coloproctectomía con amputación rectal e ileostomía definitiva, se reserva en la actualidad para aquellos pacientes en quienes ha fracasado el pouch. El objetivo de este trabajo es evaluar los resultados de la cirugía en un grupo de pacientes pediátricos con diagnóstico de colitis ulcerosa. MATERIAL Y METODO En el período comprendido entre marzo de 1989 y noviembre de 2001, fueron tratados ciento treinta pacientes con CU en el Consultorio Multidisciplinario de Enfermedad Intestinal Inflamatoria Crónica, del Hospital de Pediatría Garrahan. Setenta y cuatro niños presentaron de inicio actividad moderada a severa según score de Truelove y Witts 1-2 (Tabla 1). Como tratamiento recibieron en forma permanente derivados del ácido 5-aminosalicílico (5-ASA) o sulfasalazina (SASP); en las recaídas se indicaron corticoides. TABLA 1: SCORE DE TRUELOVE Y WITTS. CU grados de severidad Leve Moderado Severo Diarrea < 4 / día 4-6 / día > 6 / día Sangrado leve severo muy severo Fiebre no > 37.8 C > 38.8 C Anemia leve Hb < 10g% Hb < 8g% Eritro < 30 > 30 > 50 Albúmina normal < 3g % < 2.5g % Se definió como corticodependiente al paciente que presentó dos o más recaídas clínicas durante el descenso de la dosis o durante el año siguiente a la supresión de los corticoides. Se consideró corticorresistente a la falta de respuesta clínica al tratamiento. A los pacientes corticodependientes o resistentes (n 25) se les indicó 6-mercaptopurina (6-MP) por un período no mayor a tres años. Doce de ellos (48%) entraron en remisión. Uno recayó tres meses después de suspender la medicación. En un pacien- te con enfermedad severa se indujo la remisión con ciclosporina endovenosa. Cirugía Quince enfermos de los 74 con diagnóstico de colitis ulcerosa moderada o severa, requirieron cirugía (20%); diez eran de sexo femenino y cinco masculino. La edad al momento de la intervención osciló entre 4 y 17 años (X = 11,5 años). Las indicaciones quirúrgicas fueron: 1. Corticodependiente: n 8 2. Corticorresistente: n 4 3. Megacolon Tóxico: n 3 En 12 pacientes se indicó la cirugía por mala respuesta al tratamiento médico, sindrome de Cushing, deterioro del crecimiento y mal estado nutricional. Dos pacientes debutaron con megacolon tóxico y una niña de cinco años corticorrresistente, presentó también un megacolon tóxico en el curso de su enfermedad y fue colectomizada. En trece pacientes se realizó colectomía con pouch ileoanal, en un paciente sin enfermedad rectal se realizó colectomía subtotal con anastomosis ileorrectal, (su evolución se comentará mas adelante) y en un paciente se realizó anastomosis ileoanal sin reservorio. En los pacientes en los que se realizó colectomía con pouch ileoanal, previamente se preparó el intestino con solución de polietilenglicol (Barex). Durante la inducción anestésica se indicaron antibióticos endovenosos que se mantuvieron durante siete días postoperatorios (ampicilina-sulbactam). Se efectuó la proctocolectomía con pouch en J con sutura mecánica GHIA lineal. Dicha técnica consiste en crear una bolsa con anastomosis laterolateral de dos ansas de ileon terminal de 14 cm de largo y conectarla luego a la mucosa anal, 1 cm por encima de la línea pectínea con sutura mecánica circular (EEA). Se realizó el procedimiento en tres tiempos en pacientes en mal estado general, con hipoalbuminemia severa, antecedentes de corticoterapia prolongada o uso de inmunosupresores. Se siguió la secuencia siguiente: 1er tiempo: colectomía, ileostomía y ostomía sigmoidea suprapúbica. 2do tiempo: confección del pouch ileoanal dejando ileostomía de protección. 3er tiempo: previo control radiológico y endoscópico del pouch se procedió al cierre de la ostomía. En los pacientes que no presentaban estas condiciones se decidió el procedimiento en dos tiempos, realizándose la colectomía y el pouch en el mismo acto quirúrgico. Después de la cirugía los pacientes fueron controlados clínicamente y con determinaciones de Colitis ulcerosa 87

3 hemoglobina, hematocrito, eritrosedimentación y proteinograma electroforético. Previo al cierre de la ostomía se efectuó estudio contrastado del pouch y endoscopía con biopsia mucosa, para conocer eventuales dehiscencias, estenosis o fístulas. Ante la presencia de dolor, fiebre o eliminación de material mucopurulento por el ano o por la ostomía se realizó tomografía computada abdominopelviana investigando colecciones o abscesos. Ileostomía 14 cm Sección transversal Reflexión peritoneal Esquema demostrativo del pouch ileal para la reconstrucción del tránsito intestinal postcolectomía. Luego de cerrada la ostomía, en caso de recidiva de diarrea con sangre, pujo, tenesmo o dolor abdominal bajo se indicó endoscopía con biopsias para descartar pouchitis. Se define como pouchitis a la inflamación de la mucosa ileal del reservorio. El diagnóstico se hace por los síntomas y se corrobora con endoscopía y biopsia mucosa, donde puede observarse, en el estadio inicial, leve a moderada atrofia glandular, erosiones focales o úlceras con inflamación inespecífica y membranas fibrinoleucocitarias. En las formas crónicas o tardías hay distorsión de las glándulas con bifurcación de las criptas e incremento de las células inflamatorias mononucleares en la lámina propia. El tratamiento médico se realiza con metronidazol y corticoides. RESULTADOS En 4 pacientes fue posible realizar la cirugía en 2 tiempos; en 9 niños en 3 tiempos. Hasta el momento solo en 8 pacientes se hizo la reconstrucción del tránsito, los que han presentado buena evolución. Los restantes están recuperando su estado clínico y nutricional, con supresión de los corticoides en forma gradual a la espera de completar el tratamiento quirúrgico. Siete pacientes evolucionaron satisfactoriamente en el postoperatorio inmediato; los 8 restantes presentaron alguna complicación. Dentro de las complicaciones cercanas a la cirugía, hubo 3 pacientes que presentaron abscesos del pouch. En ninguno de ellos se comprobó dehiscencia de suturas o fístulas pelvianas con los estudios contrastados por TAC. Todos fueron tratados médicamente con antibióticos de amplio espectro y lavados de la bolsa con solución fisiológica, desde la boca distal de la ileostomía y a través del ano, observándose buena evolución. Dos enfermos tuvieron hemorragia del reservorio, en uno de ellos, el que había sido operado por megacolon tóxico en un 1er. tiempo, la hemorragia fue muy importante llevando al paciente al shock hipovolémico, del cual se recuperó, el sangrado cedió espontáneamente. Otra paciente tuvo sangrado leve, que cedió sin complicaciones. Un niño tuvo que ser reoperado en el postoperatorio inmediato de la colectomía, por cursar una peritonitis debido a necrosis y dehiscencia de la boca de la ileostomía. Se hizo lavado de la cavidad peritoneal y nueva ileostomía. Está ahora a la espera del 2º tiempo de construcción del reservorio ileal. En 1 paciente fue necesario extirpar el pouch por haber sufrido necrosis, quedando hasta el momento con ileostomía y cierre del recto remanente. Presenta buen estado general y está bien adaptado a su situación. Un paciente de difícil manejo resultó ser un niño con síntomas de diarrea incontrolable, quien había sido ostomizado a los 3 meses de edad con diagnóstico de enfermedad de Hirschsprung. El diagnóstico de CU se hizo a posteriori indicándose la colectomía los 4 años de vida, por continuar con pérdidas serohemáticas y haber desarrollado una estenosis a nivel del colon izquierdo. Se le realizó entonces una anastomosis ileoanal sin reservorio; presentó en el postoperatorio una ileítis grave de la zona descendida, dermatitis perineal por las pérdidas incontrolables, obligando a realizar una nueva ileostomía (Tabla 2). 88 Medicina Infantil Vol. IX N 2 Junio 2002

4 TABLA 2: COMPLICACIONES. Inmediatas n % Alejadas n % Absceso del pouch Pouchitis Necrosis del pouch Fístula Hemorragia del pouch enterocutánea Peritonitis Oclusión Ileitis intestinal En una paciente a la que se le realizó colectomía con fístula sigmoidea e ileostomía, por presentar sindrome de Cushing, fue necesario realizar la protectomía de urgencia y construcción del reservorio, por sangrado del recto residual, acompañado de dolor y pujos. Este cuadro no se consideró como complicación sino como evolución de su enfermedad. Cuatro pacientes presentaron complicaciones alejadas, 2 de ellos con oclusión intestinal por bridas que requirieron de cirugía para su resolución. De los 8 pacientes que tienen cerrada la ileostomía, por ende con recuperación del tránsito, dos presentaron inflamación reiterada del pouch (pouchitis) siendo tratados médicamente. En la evolución de la paciente antes mencionada a la cual se le realizara anastomosis ileo-rectal por no presentar enfermedad en el recto, se observó la aparición de una fístula enterocutánea 5 años después de la cirugía. La descripción histológica del colon resecado, correspondió a Colitis Ulcerosa, su comportamiento alejado y la ausencia de lesión en el recto, harían suponer una Enfermedad de Crohn. Una paciente falleció en su casa en el postoperatorio alejado, no pudiendo constatarse la causa de muerte; se puede suponer, por los síntomas referidos por los familiares, que sufrió un tromboembolismo pulmonar. Ningún paciente tuvo problemas con el manejo de la ileostomía, utilizándose bolsas adecuadas para cada edad. Antes del cierre de la ileostomía, se esperó que los pacientes mejoraran su estado general, nutricional y psicológico. Se reconstruyó el tránsito intestinal con cierre de la ileostomía en 8 pacientes a los 9 meses promedio de la realización del pouch ileal (rango 5 a 12 meses), previamente se hizo endoscopía y biopsia encontrando que 5 presentaban signos inflamatorios del pouch aunque no tenían manifestación clínica. El resto (n 5) está a la espera de su mejoría clínica y nutricional y la terapia psicológica, fundamental en estos niños. El seguimiento de los pacientes con reconstrucción del tránsito fue de 6 meses a 8 años con una media de 3.25 años. Después del cierre de la ileostomía todos presentaron deposiciones frecuentes que llegaron a 8 por día en algunos casos y que fueron mejorando con el ajuste de la dieta y la incorporación de loperamida para regular el tránsito intestinal. Después de 3 meses el número de deposiciones se redujo en todos los casos a 3 ó 4 por día. Se mantuvo dieta hipofermentativa por lo menos durante un año. Ningún paciente refirió incontinencia, ni pérdidas diurnas o nocturnas de materia fecal. Los hallazgos histológicos de las piezas resecadas demostraron que 9 presentaban actividad moderada, 4 colitis severa y 2 inactivas. Estas últimas piezas corresponden a pacientes cortico-dependientes. DISCUSION En los años 60, el tratamiento quirúrgico de la CU consistía en la proctocolectomía e ileostomía definitiva. Veinte años antes Ravitch 3 propone la anastomosis ileoanal sin ileostomía, pero los resultados no fueron satisfactorios, en la mayoría por aumento excesivo del número de deposiciones y lesión perineal, como ocurrió en 1 de nuestros pacientes. Algunos cirujanos, Coran 4 entre otros prefieren la anastomosis ileoanal directa y no encuentran ventajosa la construcción de un reservorio en niños. En nuestra experiencia, que concuerda con otros autores, si bien la anastomosis ileoanal directa funciona bien en los pacientes con enfermedad de Hirschsprung total o en los colectomizados por poliposis familiar, no es buena indicación en pacientes con CU, debido a la importante inflamación del ileon terminal que se produce al recuperarse el tránsito y que ocasiona diarreas incontrolables. Esto no ocurrió en los pacientes con pouch, quienes presentan de 3 a 5 deposiciones por día. Recién en 1978 Parks y Nicholls 5 desarrollan la técnica de reservorio ileal para evitar la ileostomía definitiva, en pacientes adultos. A partir de entonces se describieron reservorios en S (Parks), en J (Utsonomiya) y W (Nicholls) 5-7. Sin embargo la mayoría de los cirujanos están de acuerdo con la indicación del reservorio en J, por ser éste de simple confección y mejores resultados a largo plazo. En la mayoría de los casos la enfermedad se manifiesta en la 2ª década de la vida o en la adolescencia, por lo que habitualmente la indicación de cirugía se hace en la edad adulta. Sin embargo ante el fracaso de la terapia médica, es necesaria la intervención quirúrgica para realizar la colectomía, aun a edades muy tempranas. En nuestra serie, hay pacientes con sintomatología presente en la 1ª o 2ª infancia, resistentes a la medicación y con indicación precisa de cirugía. Colitis ulcerosa 89

5 Asimismo 3 niños con megacolon tóxico resistente al tratamiento, los que fueron operados. El primero de estos presentó a los 12 años, enterorragia severa con shock séptico e hipovolémico requiriendo colectomía de urgencia. Otro paciente debió ser ostomizado a los tres meses de vida por el cuadro agudo sin tener aun diagnóstico de CU; ésta se confirmó más tarde y el niño no tuvo buena respuesta al tratamiento médico, desarrollando estenosis del colon. A los cuatro años se le realizó la colectomía. Finalmente una niña de 5 años desarrolló megacolon tóxico en el curso de su enfermedad resistente a la medicación. Las complicaciones en estos pacientes son numerosas, debido a que a la complejidad de la cirugía se agregan los tratamientos previos con corticoides e inmunosupresores. Las complicaciones totales varían entre un 41% según Fonkalsrud y 64% según Rintala e incluyen: abscesos pelvianos, dehiscencia o estenosis de la anastomosis ileoanal, oclusión intestinal, alteraciones vasculares del pouch y pouchitis La patogenia de la pouchitis no está bien definida, se cree que puede deberse a la retención de contenido intestinal rico en sales biliares a lo que se agrega sobredesarrollo bacteriano. Los síntomas son similares a la enfermedad original con diarrea, hemorragia, pujos, tenesmo y dolor abdominal bajo. Esta complicación está claramente relacionada con la CU ya que no se ve en otras patologías del colon, como por ejemplo en la poliposis adenomatosa familiar, que reciben el mismo tratamiento quirúrgico. El tratamiento de la pouchitis es médico pero en algunas raras oportunidades es necesario resecar el pouch y dejar una ileostomía definitiva. Las 2 pacientes de nuestra serie que presentaron pouchitis respondieron a la medicación. Tovar 13 hace un estudio comparativo de las complicaciones y la frecuencia defecatoria entre las técnicas de anastomosis ileoanal directa, realizada por Coran 4 y la operación con pouch, realizada por Martin, Fonkalsrud, Rintala y Lindahl, no encontrando diferencias significativas Mientras que Devesa plantea en la misma publicación las ventajas de los reservorios ileoanales 16. De todas maneras, la colectomía crea una situación anormal ya que al resecar el colon y el recto, la materia fecal mantiene su contenido acuoso y en consecuencia aumenta la presión sobre el esfínter anal que en esa situación debe responder a un peristaltismo más activo. Por esta razón la mayoría de los autores coincide en la creación de un reservorio a expensas del ileon terminal y consideran que el mejor es el pouch en J, que contribuye a disminuir la incontinencia. Ninguno de nuestros pacientes presentó incontinencia diurna ni nocturna. Al cabo de un tiempo los niños se adaptan bien a esta nueva situación ya que siempre es mejor a la que padecían antes de la cirugía. La última publicación de Fonkalsrud 17, aparecida en noviembre de 2001, hace un análisis exhaustivo de 131 pacientes pediátricos operados por CU; es probablemente la serie más importante publicada. Detalla cada una de las complicaciones frecuentes y concluye, de acuerdo con otros investigadores, que los niños que recibieron corticoides y drogas inmunosupresoras durante tiempo prolongado tienen un mayor porcentaje de complicaciones que los que tuvieron cortos períodos de tratamiento y sugiere en conclusión que la cirugía debería realizarse antes que el paciente presente complicaciones, vinculadas a su enfermedad o a la necesidad de implementar terapéuticas agresivas, ya que la técnica quirúrgica no es complicada en pacientes en buen estado general. En nuestra paciente adolescente, con gran compromiso de todo el colon a excepción del rectosigma, a quien se le hizo colectomía subtotal y anastomosis ileorrectal, desarrolló cinco años después de la cirugía una fístula enterocutánea a nivel de la anastomosis. Esta rara complicación es mencionada por Goldstein y Sanford de Michigan 18, en su trabajo sobre complicaciones simil Crohn, en pacientes colectomizados por CU, quien no encuentra explicación a este fenómeno, e interpreta la transformación en enfermedad de Crohn de las áreas distales del intestino delgado, porque hay granulomas en una zona en que no existían con anterioridad. Esto es probablemente lo ocurrido en nuestra paciente. Como conclusión y de acuerdo con la bibliografía, a pesar de las graves complicaciones de esta cirugía, la colectomía total con anastomosis ileoanal con pouch en J, mejora la calidad de vida de estos enfermos, los que pueden volver a su actividad normal, sin el riesgo de la corticoterapia y/o los inmunosupresores. Su crecimiento y desarrollo sexual se normalizan y se acostumbran a manejar un mayor número de deposiciones, las que pueden además ser reguladas con dieta mejorando la función con el curso del tiempo. REFERENCIAS 1. Truelove, S.C., Witts,I.J. Cortisone in ulcerative colitis. Report on terapeutic trial. Br.Med.J. 1953;2: Truelove, S.C., Witts, I.J. Cortisone in ulcerative colitis. Report on terapeutic trial. Br.Med.J. 1955;2: Ravitch, M.M., Sabiston, D.C. Anal ileostomy with preservation of the sphinter: a proposed operationin patients requiring total colectomy for benign lesions. Surg.Gynec.Obstet. 1947;84: Coran, A.G. A personal experience with 100 consecutive total colectomies and straight ileoanal endorectal pull-throughs for benign disease of the colon and rectum in children. Ann.Surg. 1990;212: Parks, A.G., Nicholls, R.J. Proctocolectomy without ileostomy for ulcerative colitis. Br.Med.J. 1978;2: Nicholls, R.J., Lubowski, D.Z. Restorative proctocolectomy: the four loop (w) reservoire. Br.J. Surg. 74: Medicina Infantil Vol. IX N 2 Junio 2002

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